Schleimhäuten plasmacytosis Ein Fallbericht und Überprüfung der Literatur eScholarship

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Schleimhäuten plasmacytosis: Ein Fallbericht und Überprüfung der Literatur
Rakesh Bharti MD 1. und Denise R Smith MA 2
Dermatology Online-Journal 9 (5): 15

Aus dem BDC Research Centre 1. Amritsar, Punjab, Indien, und der University of California Davis School of Medicine 2

Schleimhäuten plasmacytosis ist eine seltene, idiopathische Zustand, bestehend aus einem dichten Plasma-Zellen infiltrieren der Schleimhäute. Zoon beschrieben zunächst eine Plasma-Zellen infiltrieren auf der Eichel und plasmacytosis vorkommende andere Körperöffnungen beteiligt sind unter einer Vielzahl von verschiedenen Bedingungen berichtet. White et al. vereinfacht die Terminologie, die von allen aus Plasma Zellinfiltraten der Schleimhäute von Körperöffnungen was darauf hindeutet, werden genannt Plasma-Zelle orificial Mukositis. Die Differentialdiagnosen und Behandlung von Schleimhaut plasmacytosis zusammengefasst. Eine Frau mittleren Alters mit einer ungewöhnlichen Plasma-Zell-Proliferation Erkrankung des oberen Aerodigestivtraktes ist bekannt für seine Seltenheit berichtet.


Einführung

Schleimhäuten plasmacytosis des oberen Aerodigestivtraktes ist eine seltene, gutartige Erkrankung, bei der die Schleimhäute durch Plasmazellen infiltriert sind. Es gibt keine bekannte Beziehung zu erkennen Dermatosen oder Neoplasmen. Das Phänomen der Plasma-Zellen infiltrieren wurde zuerst von Zoon [1] im Jahr 1952 beschrieben, als er balantitis Plasma cellularis beschrieben. Seitdem haben Plasma-Zellinfiltraten an der Vulva, Wangenschleimhaut, Gaumen, Nasenöffnung, Zahnfleisch, Lippen, Zunge, Epiglottis, Larynx und andere orificial Oberflächen gefunden worden. Diese Bedingungen wurden mit einer Vielzahl von verschiedenen Begriffen beschrieben. In den späten 1960er und frühen 1970er Jahren, Fälle von Plasma-Zell-Infiltration der Lippen, Zahnfleisch und Zunge wurden in erster Linie unter den Namen in der zahnärztlichen Literatur beschrieben atypische Gingivostomatitis [2. 3 ], idiopathische Gingivostomatitis [4], allergisch Gingivostomatitis [5]. Die Läsionen wurden gedacht, um ein Ergebnis einer Reaktion zu Kaugummi, Zahnpasten und andere Fremdstoffe [2 sein. 4. 5. 6. 7. 8. 9. 10], obwohl umfangreiche Allergietests ist nicht schlüssig [3. 11]. Sherman [12] und Luders [13] vereinfacht die Nomenklatur in 1960 und 1973 jeweils durch die Infiltrate durch Anatomie unter den Titeln Gruppierung plasmacytosis circumorificialis und plasmacytosis Schleimhäuten. Jedoch haben zusätzliche Bedingungen wurden in der Literatur verwendet, um Plasma-Zellinfiltrate des Aerodigestivtrakt beschreiben, wie beispielsweise Plasma-Zell-Gingivitis [6. 7. 11. 14], plasmacytosis des gingivalen [9], und Plasma-Zelle cheilitis [15. 16]. 1986 White et al. [17] gruppiert alle Plasma-Zellinfiltraten des Aerodigestivtrakt unter dem Namen Plasma-Zelle orificial Mukositis aufgrund der Tatsache, dass alle Fälle klinischen und histologischen Befunde berichtet hatten, die sich voneinander, wodurch die Notwendigkeit für separate Namen für jeden anatomischen Bereich nicht unterscheidbar waren. Seit dieser Zeit, Plasma-Zelle orificial Mukositis. oder Varianten des Namens wie Schleimhaut plasmacytosis und Plasma-Zelle Mukositis. wurden in der Mehrzahl der Fälle berichtet [18 zu beschreiben gutartigen plasma Läsionen des Aerodigestivtrakt verwendet. 19. 20. 21. 22. 23].

Klinisch ist der Läsionen der Schleimhaut plasmacytosis kann mit einer Vielzahl von Symptomen und Morphologien präsentieren in Abhängigkeit von dem Bereich des Aerodigestivtrakt in dem sie auftritt. Wenn auf den Lippen und Zahnfleisch erscheinen, klagen die Patienten von wunden, geschwollenen Lippen und Zahnfleisch. Die Untersuchung ergibt eine gut umschriebene, weich, leicht erhöht, edematous Masse, in dem die Oberfläche rot und glänzend, aber nicht vereitert. Wenn in anderen Teilen des Aerodigestivtrakt, wie der Larynx, Rachen, Gaumen, Wangenschleimhaut auftreten, und der Trachea, klagen die Patienten über Schmerzen im Mund, Heiserkeit, dysphasia und Schwierigkeiten beim Atmen. Bei der Untersuchung erscheinen die Läsionen typischerweise cobblestone- oder warzenartige [18]. Mehrere Fälle berichtet worden, in denen Läsionen der Gingiva und des Rachens oder des Larynx [17 demonstrieren infiltrieren gleichzeitige Plasma-Zell-Patienten. 18. 24. 25].

Histologisch die Mehrzahl der Läsionen als mit einer akanthotischen Epidermis mit schmalen und länglichen Reteleisten, Spongiose und einem dichten subepithelialer Zellinfiltrat bestehen zum größten Teil aus reifen Plasmazellen beschrieben, aber auch ein paar neutrophilen Granulozyten und Lymphozyten einschließlich. Gelegentliche Russell Körper (Ansammlung von Immunglobulin im Zytoplasma von Plasmazellen) wurden gelegentlich festgestellt [18]. Die Plasmazellen zeigen nicht anaplasia oder prominente Nucleoli. Darüber hinaus gibt es Berichte von Plasma-Zell-orificial Mukositis, die epidermale Atrophie zeigen, [13] und erodierten Epidermis [18. 26. 27]. Immunoperoxidasefärbung zeigen gemischte Population von Kappa und Lambda-Leichtketten und verschiedenen schweren Ketten, die polytypic und Gutartigkeit der Erkrankung zeigen.

Fallbericht

Eine 42-jährige verheiratete Frau zum Bharti Derma Pflege und Forschungszentrum in Amritsar präsentiert, Punjab mit einem 1-jährigen Geschichte der mündlichen Schmerzen und Schluckbeschwerden im Zusammenhang mit Geschwüre im Mund, vor allem die Wangenschleimhaut und Gaumen beteiligt sind. Sie hatte einen Pflasterstein Erscheinung des Gaumens und der bilateralen Mundschleimhaut. (Fig. 1) Der Patient war zuvor mit topischen Glycerin und Vitamin-B-Komplex Tabletten ohne Verbesserung behandelt. Der Patient hatte keine systemische Erkrankung. Die ersten klinischen Eindruck enthalten Lichen ruber, narbige Pemphigoid, und tiefe Pilzinfektion.

Alle Labortests, einschließlich CBC, LFT, RF, Montoux, ESR, STS, LE Zelle, ANA und Anti-DNA, waren innerhalb der normalen Grenzen. Das Fehlen von Hyphen ausgeschlossen Pilzinfektion.

Es wurde eine Biopsie von links Wangenschleimhaut genommen. Der erste Bericht über Hämatoxylin-Eosin (H & E) Färbung interpretiert die Ergebnisse als normal, intakt, geschichtete Plattenepithel, mit einem Grund entzündliches Infiltrat, bestehend hauptsächlich aus Lymphocyten und Plasmazellen, die mit mehreren Makrophagen. Kein Nachweis von suprabasal Bulla, Akantholyse oder erhöhte mitotische Aktivität wurde festgestellt. Anschließend stellte ein Berater Pathologe, dass die Submukosa enthaltenen dichten, diffuse Blätter Infiltrat, mit vielen Plasmazellen, gemischt mit von Neutrophilen, Eosinophilen und Lymphozyten (Fig. 2). Viele Russell Körper wurden auch beobachtet, und die darüber liegende Epithel wurde vereitert.

Narbige Pemphigoid, Lichen ruber und Malignität wurden von der histologischen Aussehen ausgeschlossen. Serologische Tests auf Syphilis war negativ. Protein-Elektrophorese und Immunhistochemie wurden nicht aus Mangel an Ressourcen durchgeführt. Die Diagnose der Schleimhaut plasmacytosis ist am besten mit den klinischen und histologischen Daten. Behandlungen enthalten topischen und systemischen Antimykotika und Kortikosteroiden, die Linderung der Symptome zur Verfügung gestellt, aber nicht eine Regression der Krankheit führen. Der Patient befindet sich noch in der Behandlung mit lokalen und systemischen Corticosteroiden.

Geschwür an der Mundschleimhaut (Fig. 1). High-Power-Aufnahme zeigt Blätter von Plasmazellen (Abb. 2).

Differenzialdiagnose

Wir berichten über einen Fall von oralen Läsionen in der oberen Luft- und Speisewege, die auf Histologie, ein dichtes Plasma-Zellen infiltrieren demonstrieren. Mehrere andere Erkrankungen, die mit Läsionen darstellen kann, die ähnliche klinisch oder histologisch einschließlich Pilzinfektion, Karzinom, Syphilis, Lichen ruber, narbige Pemphigoid, allergische oder Kontakt Mukositis, Sarkoidose, cheilitis granulomatosa, Plasma-Zell-Granulom, plasmoacanthoma, Rhinosklerom, Rosai-Dorfman Krankheit erscheinen , Melkerson-Rosenthal-Syndrom und extramedulläre Plasmozytom. Mehrere dieser Diagnosen können durch Histologie oder weitere Tests für einen infektiösen Prozess (Tabelle 1) ausgeschlossen werden.

Pilzinfektion kann Schleimhaut plasmacytosis nachahmen, sondern wird in der Regel durch das Fehlen von Pilzhyphen auf der mikroskopischen Untersuchung negativ KOH Vorbereitung, kein Wachstum auf Kultur oder mangelnde Reaktion auf die Behandlung mit Nystatin aus. Die histologische Untersuchung des Gewebes kann Karzinom aus der Differentialdiagnose auszuschließen.

Schleimhautläsionen sind in einem Drittel der Patienten mit sekundärer Syphilis und Histologie kann in der Dermis in einem bandartiges Muster oberflächlichen und tiefen perivaskulären Infiltrate von Plasmazellen, Lymphozyten und Makrophagen verteilt zeigen, begleitet von psoriasiform Epidermishyperplasie und Lichtschwiele [28] . Allerdings negativen serologischen Tests für Syphilis und das Fehlen von Spirochäten auf einem Silberfärbung von Gewebeschnitten können sekundäre Syphilis als Ursache für die Schleimhautläsionen auszuschließen.

Wenn Lichen ruber auf den Schleimhäuten auftreten, sind diese oft schmerzhafte Läsionen in der Regel weiße Plaques, in der Regel mit einem lacelike Muster. Weitere Präsentationen der Schleimhaut Lichen ruber umfassen Atrophie, Erosionen oder Geschwüre und Blasen. Mikroskopisch Lichen ruber ist durch eine oberflächliche, bandartig, Lymphozyteninfiltrat gekennzeichnet und gelegentlich Lichtschwiele, aber keine signifikante Akkumulation von Plasmazellen.

Narbige Pemphigoid (gutartige Schleimhaut pemphigoid) können klinisch Schleimhaut plasmacytosis ähneln. Die Mundschleimhaut von Patienten mit narbige Pemphigoid ist fast immer beteiligt, einschließlich der Nasenschleimhaut, des Nasopharynx, Larynx, Oropharynx, Hypopharynx und der Speiseröhre. Orale Läsionen werden durch abklingende Bläschen charakterisiert, die schnell platzen und Erosionen und Geschwüre verlassen, im Gegensatz zu den erhöhten und gepflasterten erscheinende Läsionen der Schleimhaut plasmacytosis. Narbige Pemphigoid der Regel wirkt sich im mittleren Alter zu älteren Frauen während Schleimhaut plasmacytosis ältere Männer zu beeinflussen neigt. Histologisch gibt es subepithelialer Störung oder Geschwüre, aber keine psoriasiform Änderungen oder plasmacytosis wie mit Schleimhaut plasmacytosis erwartet [18. 28].

Allergische oder allergische Kontaktdermatitis kann zunächst durch die Geschichte und durch die Verteilung der Läsionen ausgeschlossen werden. Zahnersatz oder Fremdkörper kann Kontakt, um auszuschließen, Dermatitis und Patch-Tests entfernt werden können getan werden, anderen Kontakt oder allergische Faktoren zu erkennen. Histologisch Läsionen allergischer Kontaktdermatitis offenbaren Spongiose mit infiltrieren von Monozyten und Histiozyten in der Dermis. Primäre Reizdermatitis stellt sich mit oberflächlichen Vesikel neutrophilen Granulozyten enthält.

Die chronische granulomatöse Erkrankung Sarkoidose können Schleimhäuten beeinflussen, einschließlich der Gaumen, Zunge, Wangenschleimhaut oder hinteren Rachen. In der Mundhöhle, sind die Läsionen Papeln, die eine flache Plaque bilden [28] koaleszieren können. Die mikroskopische Untersuchung zeigt großen, epithelioid Histiozyten mit einigen Riesenzellen und Lymphozyten und gelegentlich Asteroiden Körper ohne Anzeichen einer Plasma-Zellen infiltrieren.

Schleimhäuten plasmacytosis können klinisch ähneln Cheilitis granulomatosa; jedoch zeigt Histopathologie Beweise für eine granulomatöse infiltrieren eher als ein Plasma-Zellen infiltrieren.

Plasma-Zelle Granulome neigen dazu, in der Mundhöhle, in erster Linie auf dem periodontalen Gewebe zu lokalisieren. Diese Läsionen sind oft Einzel; wohingegen, neigen die Läsionen der Schleimhaut plasmacytosis mehrere zu sein. Auf histologische Auswertung werden Plasmazellen prominent sind aber mit reichlich vorhandenen anderen zellulären Elemente miteinander vermischt und in der Regel von bindegewebigen Septen umgeben, es von Schleimhaut plasmacytosis unterscheiden [29].

Plasmoacanthoma als ein diskreter, verruköse Tumor mit Hyperkeratose, Akanthose ausgesprochen der Epidermis beschrieben und plasmazelluläre in den Dermis auf histologische Untersuchung infiltrieren. Plasmoacanthoma ist eine separate Krankheitsbild aus dem Plasma-Zelle orificial Mukositis betrachtet; jedoch 1995 van de Kerhof und van Baar [23] beschrieben das gleichzeitige Auftreten dieser Bedingungen bei einem Patienten und schlug vor, dass beide Bedingungen Teil eines einzigen Krankheitsbild sind.

Rhinosklerom ist eine chronische, entzündliche, granulomatöse Erkrankung des oberen Aerodigestivtrakt, verbunden mit Klebsiella rhinoscleromatis Infektion, die eine klinische Darstellung ähnlich der der Schleimhaut plasmacytosis haben kann. Rhinosklerom betrifft beide Geschlechter gleichermaßen, am häufigsten während der dritten und vierten Jahrzehnten in Personen aus Russland, Mitteleuropa, Ägypten, Pakistan, Afrika, Süd- und Mittelamerika. Histologie zeigt einen granulomatöse Tumor primär aus Plasmazellen besteht, ein gelegentlichen Russell Körper, ein paar Spindelzellen und hypertrophe kollagene Gewebe. Warthin Starry Silberfärbung kann zur Visualisierung der Bazillen von Rhinosklerom innerhalb der schaumigen Makrophagen (Mikulicz Zellen) ermöglichen. Kultur und serologische Tests können auch auszuschließen Rhinosklerom [28] durchgeführt werden.

Rosai-Dorfman Krankheit (Sinushistiozytose mit massiver Lymphadenopathie) beinhaltet den Kopf und Hals kann [18]. Die meisten Patienten, die mit der Haut Läsionen sind 40 Jahre alt oder älter bei der Präsentation. Die Läsionen können gelbbraune Knötchen oder Makula Erythem isoliert oder verbreitet werden. Die histopathologischen Merkmale der Rosai-Dorfman Erkrankung sind eine oberflächliche und tiefe, perivaskuläre Infiltrat von Lymphozyten und Plasmazellen, zusätzlich zu einer diffusen dermalen Infiltrat von großen, schaumigen Histiozyten. Zusätzlich sind Fibrose und lymphophagocytosis charakteristisch vorhanden, Merkmale, die in Schleimhäuten plasmacytosis nicht üblich. Die Elemente der epithelialen psoriasiform Veränderungen und Dyskeratose typischer Schleimhaut plasmacytosis sind nicht in Rosai Dorfman-Erkrankung [28] zu sehen.

Melkerson-Rosenthal-Syndrom besteht aus einer Triade von Gesichtslähmung oder wiederkehrenden Paralyse; weich, nonpitting Ödem der Lippen; und Skrotum Zunge. In der Regel in der Jugend beginnen, können die ersten Symptome der Schwellung der Haut und der Schleimhäute des Gesichts und des Mundes. Eine tuberculoid Art von Granulom mit Lymphödem und einem banalen perivaskuläre Infiltrat auf mikroskopische Untersuchung gesehen [28].

Auf der Grundlage der Histologie, extramedullary oder kutanen Plasmozytom muss in Betracht gezogen werden. Dieser Tumor ist in der oberen Atemwege in etwa 80 Prozent der Fälle, vor allem in der Nasenhöhle und Nasennebenhöhlen, des Nasopharynx und Larynx gefunden und kann sessile, polypoid oder gestielten sein [29]. Histologisch sind Plasmazytome eines diffusen Infiltraten von Plasmazellen in der Dermis und des subkutanen Gewebes zusammengesetzt ist. Es ist minimal prominent Kern atypischen der Plasmazellen und auf die Immunhistochemie sie sind monoklonale, Scheidungs ​​Plasmozytom von plasmacytosis. Gen-Umlagerung Studien kann getan werden, wenn die Immunhistochemie nicht schlüssig ist.

Therapie und Prognose

Obwohl mehrere Behandlungsmodalitäten wurden ausprobiert, einschließlich Corticosteroiden (topische, intraläsionale und systemisch), Antibiotika, Zerstörung des Gewebes (flüssiger Stickstoff, CO2 Laser und Elektrokoagulation) Exzision des Gewebes und Strahlentherapie, steht keine Behandlung klar als einheitlich wirksam werden. (Tabelle 2 )

Antibiotika sind auch verwendet worden Schleimhaut plasmacytosis zu behandeln. Die Behandlung mit oraler Nystatin wurde festgestellt, in diesem Fall Bericht beschrieben in dem Patienten unwirksam sein als auch in einem anderen Fall Bericht [17]. Ferrerio et al. [18] Bericht über zwei Patienten mit Antibiotika behandelt (Typ nicht spezifiziert) ohne Wirkung. In einem Fall wurden 2 Prozent Fusidinsäure gefunden, eine wirksame Behandlung [27] und ineffektiv in einer anderen [30] zu sein. Tamaki et al. [16] beschrieben zwei Patienten mit Plasma-Zelle Cheilitis, die mit vollständiger Remission der Läsionen auf die mündliche griseofulvin reagiert.

Fogarty [31] berichtet über einen Fall von Zahnfleisch plasmacytosis, die fortgeschritten war den Larynx einzubeziehen und wurde mit einem systemischen Chemotherapie (Cyclophosphamid, Vincristin und Prednisolon) mit vorübergehender Besserung behandelt, aber Symptome fortgeschritten nach der Therapie abgebrochen wurde. Schließlich wurde dieser Patient mit niedrig dosierten Strahlentherapie behandelt wird, die anschließend eine symptomatische Verbesserung verursacht, die 12 Monate bei followup gehalten wurde.

Verschiedene Autoren berichten debulking Verfahren auf greifen, entweder chirurgische Exzision, Elektrokoagulation, Kohlendioxid-Laser oder Kryotherapie, die Massenwirkung der Schleimhaut plasmacytosis Beteiligung des Rachens und Kehlkopfes [17 zu reduzieren. 18. 24. 30. 31]. Diese Verfahren führten zu einer Besserung der Symptome; jedoch sind die Verfahren eine vorübergehende Maßnahme wie die Läsionen und Symptome wieder aufgetreten. In der Tat haben einige Patienten, die eine Tracheotomie erforderlich ist, um das Fortschreiten des Schleimhaut plasmacytosis Läsionen aufgrund verursacht subglottischen Stenosen [18. 31].

Langzeitprognose für Patienten mit Schleimhaut plasmacytosis erscheint gut. Ferreira [18] berichtet, dass die Mehrheit der Fälle, die er (sieben von neun), gefolgt keine Progression noch Regression ihrer Krankheit hatte, und das langfristige Überleben schien gut mit den längst Überlebenden 16 Jahre mit der Krankheit leben. Allerdings haben einige Studien Fortschreiten der Krankheit von der Mundschleimhaut an den Larynx demonstriert [17. 18. 21. 24. 25. 31], was gelegentlich ausreichende Obstruktion der Atemwege eine Tracheostomie [18 erfordern. 31]. Es wurden keine Studien zu aktuellen Bericht ein Fortschreiten der gutartigen Schleimhaut plasmacytosis auf eine Malignität jeglicher Art.

Schlussfolgerung

Schleimhäuten plasmacytosis ist eine Ausschlussdiagnose, zeichnet sich vor allem auf dem histologischen Befund einer deutlichen submuköse Plasma-Zelle zusätzlich infiltrieren Epithelveränderungen psoriasiforme nach Bedingungen wie Infektionen und Plasmozytom wurden eliminiert. Die Ätiologie dieser Erkrankung ist unklar, aber wird angenommen, dass eine unspezifische Entzündungsreaktion in Form einer Plasma-Zellen infiltrieren, zu einem unbekannten exogene Mittel sein. Versuch Plasma-Zell-Infiltraten auf Schleimhaut- und nonmucosal Oberflächen von allergischem und Reiz Stimuli waren nicht erfolgreich [15] zu induzieren. Roman [30] die Hypothese aufgestellt, dass Plasma-Zelle Gingivitis mit geringen Mengen an Serum-IgA und sekretorischen IgA in Verbindung gebracht werden kann, die lokalisieren, sich wiederholend, subklinischen Infektionen ermöglicht, die den Plasma-Zellinfiltrat führen könnte. Aiba [26] weist darauf hin, dass eine Plasma-Zellen infiltrieren ein seltenes histologisches Merkmal in gewöhnlichen entzündlichen Dermatosen ist aber häufig um solche epidermalen Neoplasmen wie aktinische Keratose, Morbus Bowen, Plattenepithelkarzinom und Syringocystadenoma papilliferum gefunden. Die Autoren vermuten, dass, obwohl die Anstiftung Faktor der Plasma-Zellen infiltrieren ist unbekannt, es plausibel ist, dass ähnliche Mechanismen beteiligt sind sowohl die Schleimhaut und Haut Plasma-Zell-Bedingungen infiltrieren. Die beste Behandlung für Schleimhaut plasmacytosis ist auch unklar, mit inkonsistenten Daten aus Studien mit Kortikosteroiden, Antibiotika, Strahlung, ablativen Therapie und chirurgischer Exzision. Schleimhäuten plasmacytosis sollte in der Differentialdiagnose von Schwellung oder Läsionen des Aerodigestivtrakt aufgenommen werden; typische Histologie die Diagnose leicht bestätigen kann.

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© 2003 Dermatology Online-Journal

Quelle: escholarship.org

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